Objawy, przyczyny, leczenie chorób mitochondrialnych

4857
Robert Johnston

Plik choroby mitochondrialne stanowią wysoce niejednorodną grupę zaburzeń, które powstają w wyniku dysfunkcji mitochondrialnego łańcucha oddechowego. Są wynikiem spontanicznych lub dziedzicznych mutacji, czy to w DNA mitochondrialnym, czy w DNA jądrowym.

Mutacje te prowadzą do zmiany funkcji białek lub cząsteczek RNA (kwasu rybonukleinowego), które normalnie znajdują się w mitochondriach. Mitochondrialny łańcuch oddechowy składa się z pięciu kompleksów (I, II, III, IV i V) i dwóch cząsteczek, które działają jako ogniwo; koenzym Q i cytochrom c.

Mitochondria

Szeroki zakres zmian w mitochondrialnym metabolizmie oksydacyjnym warunkuje niejednorodne warunki określane mianem chorób mitochondrialnych. Aby jednak lepiej zrozumieć, z czego składają się te zaburzenia, musimy wiedzieć, czym są mitochondria.

Indeks artykułów

  • 1 Związek między chorobami mitochondrialnymi a mitochondrialnymi
  • 2 Częstość występowania
  • 3 Najczęstsze choroby mitochondrialne
  • 4 Objawy
  • 5 przyczyn
  • 6 Diagnostyka chorób mitochondrialnych
    • 6.1 Wstępne badanie metaboliczne
    • 6.2 Badanie genetyczne
    • 6.3 Badania kliniczne
  • 7 Leczenie
    • 7.1 Środki ogólne
    • 7.2 Środki farmakologiczne
  • 8 Prognoza
  • 9 Odniesienia

Związek między chorobami mitochondrialnymi a mitochondrialnymi

Mitochondria to organelle cytoplazmatyczne zaangażowane w fosforylację oksydacyjną. Są odpowiedzialne za wytwarzanie ponad 90% energii potrzebnej organizmowi do podtrzymania życia i wspomagania wzrostu.

Kiedy mitochondria zawodzą, w komórce wytwarzane jest coraz mniej energii, co powoduje uszkodzenie, a nawet śmierć komórki. Jeśli proces ten powtórzy się w całym ciele, całe systemy zaczną zawodzić, a życie osoby, która go cierpi, może zostać poważnie zagrożone..

Choroba dotyka głównie dzieci, ale początek choroby u dorosłych staje się coraz częstszy.. 

Wiadomo, że każda ludzka komórka zawiera tysiące kopii mitochondrialnego DNA. Po urodzeniu zwykle wszystkie są identyczne, co nazywa się homoplazmą. Natomiast osoby z zaburzeniami mitochondrialnymi mogą zawierać w każdej komórce mieszaninę zmutowanego i dzikiego mitochondrialnego DNA, co nazywa się heteroplazmą..

Podczas gdy niektóre zaburzenia mitochondrialne dotyczą tylko jednego narządu, wiele innych zaburzeń mitochondrialnych obejmuje wiele układów narządów i często ma cechy neurologiczne i miopatyczne. Zaburzenia mitochondrialne mogą wystąpić w każdym wieku.

Rozpowszechnienie

Pod względem rozpowszechnienia, zaburzenia mitochondrialne są częstsze niż wcześniej sądzono, do tego stopnia, że ​​są jednymi z najczęstszych dziedzicznych zaburzeń metabolicznych.

Na podstawie dostępnych danych ostrożnie szacuje się częstość występowania chorób mitochondrialnych na poziomie 11,5 na 100 000 mieszkańców..

Najczęstsze choroby mitochondrialne

Ponieważ mitochondria pełnią tak wiele różnych funkcji w różnych tkankach, istnieją dosłownie setki chorób mitochondrialnych. Każde zaburzenie wywołuje szereg objawów i oznak, które mogą być mylące dla pacjentów i lekarzy na wczesnych etapach diagnozy..

Ze względu na złożoną interakcję między setkami genów i komórek, które muszą współpracować, aby nasza maszyneria metaboliczna działała sprawnie, cechą charakterystyczną chorób mitochondrialnych jest to, że identyczne mutacje mitochondrialnego DNA mogą powodować nieidentyczne choroby..

Tak więc niektóre z najczęstszych zespołów i oznak patologii mitochondrialnej są następujące:

  • Zespół Alpers-Huttenlocher: Charakteryzuje się hipotonią, drgawkami i niewydolnością wątroby.
  • Zespół neuropatii atoksycznej: Charakteryzuje się padaczką, dyzartrią i / lub miopatią.
  • Przewlekła postępująca oftalmoplegia zewnętrzna (CPEO): Objawia się oftalmoplegią zewnętrzną, obustronnym opadaniem powieki i łagodną miopatią proksymalną.
  • Zespół Kearnsa-Sayre'a (KSS): Postępująca oftalmoplegia zewnętrzna rozpoczynająca się przed 20 rokiem życia, retinopatia barwnikowa, ataksja, miopatia, dysfagia, cukrzyca, niedoczynność przytarczyc, demencja.
  • Zespół Pearsona: Niedokrwistość syderoblastyczna w dzieciństwie, pancytopenia, zewnątrzwydzielnicza niewydolność trzustki, wady kanalików nerkowych.
  • Miopatia dziecięca i kwasica mleczanowa: Hipotonia w pierwszym roku życia, trudności w karmieniu i oddychaniu. Forma śmiertelna może być związana z kardiomiopatią i / lub zespołem Toni-Fanconi-Debre.
  • Zespół Leigha: Objawy wczesnej encefalopatii móżdżkowej i pnia mózgu, choroba neurologiczna w wywiadzie u matki lub zespół Leigha.
  • Zespół zubożenia mitochondrialnego DNA (MDS): Początek w dzieciństwie i charakteryzujący się osłabieniem mięśni i / lub niewydolnością wątroby.
  • Osłabienie neurogenne z ataksją i barwnikowym nieżytem nosa (NARP): Neuropatia obwodowa z początkiem w wieku dorosłym lub późnym dzieciństwie, ataksja, retinopatia barwnikowa.
  • Encefalomiopatia mitochondrialna z kwasicą mleczanową i epizodami udaru mózgu (zespół MELAS): Epizody symulujące udary przed 40 rokiem życia, napady padaczkowe i / lub demencję i kwasicę mleczanową.
  • Miokloniczna miopatia padaczkowa z ataksją czuciową (MEMSA): Charakteryzuje się miopatią, drgawkami i ataksją móżdżkową.
  • Padaczka miokloniczna z postrzępionymi czerwonymi włóknami (Merrf): Mioklonie, drgawki, ataksja móżdżkowa, miopatia, demencja, zanik nerwu wzrokowego i spastyczność.
  • Encefalopatia neurogastrojelitowa mitochondrialna (MNGIE): Początek choroby przed 20 rokiem życia, postępująca oftalmoplegia zewnętrzna, opadanie powieki, osłabienie kończyn i problemy trawienne, między innymi.
  • Dziedziczna neuropatia nerwu wzrokowego Lebera (Lhon): Obustronne podostre, bezbolesne zaburzenia widzenia. Średni wiek zachorowania to 24 lata. Częściej występuje u kobiet niż u mężczyzn, przy stosunku 4: 1. Charakteryzuje się dystonią i zespołami preekscytacji serca.

Objawy

Objawy chorób mitochondrialnych są bardzo zróżnicowane i zależą między innymi od miejsca uszkodzenia.

Niektóre zaburzenia mitochondrialne dotyczą tylko jednego narządu, ale większość dotyczy wielu układów. Dlatego do najczęstszych ogólnych objawów choroby mitochondrialnej należą:

  • Wada wzrostu
  • Opóźnienie psychomotoryczne
  • Opadanie powiek
  • Oftalmoplegia zewnętrzna
  • Zaburzenia oka
  • Proksymalna miopatia
  • Ćwicz nietolerancję
  • Hipotonia centralna lub obwodowa
  • Kardiomiopatia
  • Głuchota czuciowo-nerwowa,
  • Zanik nerwu wzrokowego
  • Retinopatia barwnikowa
  • Cukrzyca Mellitus
  • Zaburzenia żołądkowo-jelitowe
  • Zespół złego wchłaniania
  • Zaburzenia endokrynologiczne
  • Zaburzenia hematologiczne

Objawy związane z ośrodkowym układem nerwowym często się zmieniają i obejmują:

  • Encefalopatia
  • Drgawki
  • Demencja
  • Migrena
  • Epizody podobne do udaru
  • Ataksja
  • Spastyczność

Przyczyny

Zaburzenia mitochondrialne mogą być spowodowane defektami DNA jądrowego lub DNA mitochondrialnego. Jądrowe defekty genetyczne mogą być dziedziczone w sposób autosomalny dominujący lub autosomalny recesywny. Defekty mitochondrialnego DNA są przenoszone drogą dziedziczenia po matce.

Delecje mitochondrialnego DNA generalnie występują de novo i dlatego powodują chorobę tylko u jednego członka rodziny.

Ojciec osoby dotkniętej chorobą nie jest zagrożony patogennym wariantem mitochondrialnego DNA, ale matka osoby dotkniętej chorobą ma na ogół patogenną odmianę mitochondrialną i może mieć objawy lub nie..

 Diagnostyka chorób mitochondrialnych

Przy ponad 1000 genów jądrowych kodujących białka mitochondrialne diagnostyka molekularna może być trudna.

Z tego powodu rozpoznanie chorób mitochondrialnych opiera się na podejrzeniu klinicznym, na które wskazują dane z wywiadu, badania przedmiotowego oraz wyniki ogólnych badań uzupełniających. Później przeprowadza się specyficzne testy na dysfunkcję mitochondriów.

Badania zwykle niezbędne w procesie badania choroby obejmują:

  • Badanie dna oka, które pozwala zajrzeć do gałki ocznej w celu zdiagnozowania choroby.
  • Elektroencefalografia (EEG).
  • Słuchowe potencjały wywołane, somatosensoryczne i wzrokowe.
  • Elektromiogram (EMG).
  • Badanie elektrroneurograficzne, a także testy neuroobrazowe, takie jak tomografia komputerowa mózgu, a zwłaszcza obrazowanie rezonansu magnetycznego mózgu (MRI), spektroskopowy rezonans magnetyczny mogą być bardzo przydatne.

Na przykład stwierdzono, że obustronne hiperintensywne sygnały w jądrach podstawnych są typowe dla zespołu Leigha..

Zmiany zawałowe w tylnych półkulach mózgowych są obecne w zespole MELAS, podczas gdy rozproszone nieprawidłowe sygnały z istoty białej mózgu są wizualizowane w zespole Kearn-Sayre..

Zwapnienia zwojów podstawy mózgu są częste w zespole MELAS i Kearn-Sayre.

Wstępne badanie metaboliczne

Zazwyczaj przeprowadza się również wstępne badanie metaboliczne, aby później przeprowadzić diagnostyczne testy potwierdzające, takie jak badania morfologiczne i histoenzymatyczne, mikroskopia elektronowa, badania biochemiczne i badania genetyczne mające na celu wykazanie zmian w mitochondrialnym DNA, aw przyszłości także w DNA jądrowym..

Badanie genetyczne

Jeśli chodzi o badanie genetyczne, stwierdzono, że u niektórych osób obraz kliniczny jest charakterystyczny dla określonego zaburzenia mitochondrialnego, a diagnozę można potwierdzić poprzez identyfikację patogennego wariantu mitochondrialnego DNA.

Zamiast tego u większości osób tak nie jest i potrzebne jest bardziej ustrukturyzowane podejście, obejmujące badanie wszystkiego, od historii rodziny, badań krwi i / lub stężenia mleczanu w płynie mózgowo-rdzeniowym po badania neuroobrazowe, ocenę serca i testy genetyczne molekularne.

Badania kliniczne

Wreszcie, u wielu osób, u których genetyczne testy molekularne nie dostarczają wielu informacji lub nie mogą potwierdzić diagnozy, można przeprowadzić różnorodne badania kliniczne, takie jak biopsja mięśni pod kątem funkcji łańcucha oddechowego..

Leczenie

Nie ma specyficznego leczenia chorób mitochondrialnych. Leczenie chorób mitochondrialnych jest w dużej mierze wspomagające, paliatywne i może obejmować wczesną diagnostykę i leczenie cukrzycy, rytmu serca, korekcję opadania powieki, wymianę soczewek wewnątrzgałkowych w przypadku zaćmy oraz implantację ślimakową w przypadku niedosłuchu czuciowo-nerwowego.

Środki ogólne

Ogólne środki obejmują:

  1. Unikanie stresu cieplnego (gorączka lub niskie temperatury)
  2. Unikaj intensywnych ćwiczeń fizycznych. Ćwiczenia aerobowe mogą jednak poprawić pojemność energetyczną mięśni.
  3. Unikanie leków obniżających mitochondrialny łańcuch oddechowy (fenytoina, barbiturany), a także inhibitorów mitochondrialnej syntezy białek (chloramfenikol, tetracykliny) lub metabolizmu karnityny (kwas walproinowy).

Środki farmakologiczne

Pomiędzy środki farmakologiczne odnajdują się:

  • Koenzym Q10 (ubichinon): silny przeciwutleniacz, który przenosi elektrony z kompleksów I i II do cytochromu C.
  • Idebenone: podobny do CoQ10. Przekracza barierę krew-mózg i działa antyoksydacyjnie.
  • Witaminy: jak ryboflawina i bursztynian sodu. Leczenie witaminami K i C poprawia fosforylację oksydacyjną. W przypadku niektórych zmian w mitochondrialnym łańcuchu oddechowym odnotowano pojedyncze obserwacje poprawy klinicznej po podaniu tiaminy, niacynamidu i ryboflawiny, ponieważ działają one jako kofaktory w mitochondrialnym łańcuchu transportu elektronów. Kwas liponowy może być również skuteczny, zwiększając komórkową syntezę ATP oraz ułatwiając utylizację i utlenianie glukozy..
  • Kortykosteroidy i inhibitory monoaminooksydazy: mogą być skuteczne, ponieważ hamują peroksydację i chronią błony.
  • L-karnityna: poprawia osłabienie mięśni, kardiomiopatię i czasami encefalopatię.
  • L-tryptofan: może czasami poprawiać mioklonie i wentylację u niektórych pacjentów z MERRF.
  • Dichlorooctan sodu: hamuje wątrobową syntezę glukozy i stymuluje jej wykorzystanie przez tkanki obwodowe, poprawiając metabolizm oksydacyjny mózgu. Powinien być stosowany w połączeniu z tiaminą.

Prognoza

Choroby mitochondrialne zwykle stanowią procesy zwyrodnieniowe, chociaż w niektórych przypadkach mogą mieć przewlekły stacjonarny przebieg w postaci nawracających objawów neurologicznych, a nawet wykazywać spontaniczną poprawę aż do wyzdrowienia, jak to ma miejsce w przypadku łagodnego niedoboru COX..

Rokowanie jest zwykle lepsze w przypadku czystych postaci miopatycznych niż encefalopatycznych. Choroba u dzieci jest zwykle bardziej agresywna niż u osób, u których objawia się jako dorośli.

Leczenie generalnie nie prowadzi do więcej niż spowolnienia naturalnego procesu, z pewnymi wyjątkami, wśród których są pierwotne procesy niedoboru CoQ10 lub karnityny.

Bibliografia

  1. Chinnery, P. F. (2014). Omówienie zaburzeń mitochondrialnych. Recenzje genów,
  2. Arpa, J., Cruz-Martinez, A., Campos, Y., Gutierrez-Molina, M., et al. (2003). Występowanie i progresja chorób mitochondrialnych: badanie 50 pacjentów. Nerw mięśniowy, 28, 690-695.
  3. Eirís, J., Gómez, C., Blanco, M. O. & Castro, M. (2008). Choroby mitochondrialne. Protokoły diagnostyki terapeutycznej AEP: Neurology Pediatric Neurology, 15, 105-112.

Jeszcze bez komentarzy